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黄疸入院。激素、血浆置换、保肝药轮番上阵,胆红素就是不降。直到第36天深夜的一场寒战高热,才揭开真正元凶的面纱。
撰文丨麓南
两种病因叠出的胆汁淤积:Still病活动与药物性肝损伤
患者42岁男性,2001年确诊成人Still病,间断激素治疗。2021年8月因黄疸2周、皮肤巩膜黄染、皮疹、严重乏力入院,起病前2个月曾为慢性咳嗽间断服用蒲地蓝口服液。
入院时丙氨酸氨基转移酶(ALT)1117 U/L、天冬氨酸氨基转移酶(AST)800U/L、总胆红素318.5µmol/L、直接胆红素251µmol/L、国际标准化比值(INR)1.59,药物性肝损伤因果关系评估量表(RUCAM)评分5分,药物性肝损伤(DILI)为可能诊断[1]。
但病情不止于此:第3天胆红素升至336.3µmol/L、INR升至2.12、血氨57µmol/L;第5天转氨酶冲上ALT 1647U/L、AST 1016U/L,铁蛋白高达7569ng/mL,血小板降至70×10⁹/L,骨髓活检仅见血小板减少、未见噬血现象。
结合既往Still病史、发热达40℃、皮疹和白细胞升高,考虑Still病活动叠加严重肝损伤,甲泼尼龙40 mg每日一次并开始血浆置换[1]。
此后进入拉锯战。甲泼尼龙40mg每日一次,血浆置换每1~2天一次,异甘草酸镁、谷胱甘肽、腺苷蛋氨酸经中心静脉导管输注,转氨酶逐步回落,可胆红素、γ-谷氨酰转移酶(GGT)、碱性磷酸酶(ALP)却不降反升——第10天转至我院时总胆红素389.6µmol/L,此后GGT一路升到1300U/L以上(图1)。CT和MRCP排除了肝外梗阻和恶性肿瘤,但每次血浆置换和胆红素吸附后胆红素只是短暂下降、随即回升。第31天CT引导下肝穿刺活检;持续胆汁淤积之下医生建议肝移植,被患者拒绝[1]。
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图1 住院期间肝酶变化:(A) ALT和AST;(B) 总胆红素和直接胆红素;(C) ALP和GGT。
深夜的寒战高热:激素掩盖的真相浮出水面
转机以非常凶险的方式到来。第36天午夜,患者突发寒战、高热达40℃,关节痛,血压70/40mmHg,心率112次/分,呼吸23次/分,氧合指数293,序贯器官衰竭评估(SOFA)评分4分,符合Sepsis-3脓毒症休克标准[2]。血培养立即送检,予以液体复苏、退热和静脉头孢曲松2g每日一次;第37天多学科急会诊后改为亚胺培南/西司他丁500mg每8小时一次[1]。鉴于导管相关血流感染风险,中心静脉导管被拔除并送导管尖端培养。
第38天肝活检报告给出关键线索:小叶融合性坏死、肝内胆汁淤积、噬血现象,门周扩张小胆管内可见胆栓——胆栓的存在符合脓毒症相关胆汁淤积损伤的特征。第39天血培养回报金黄色葡萄球菌,导管尖端培养同样阳性(>15 CFU),导管相关血流感染坐实;此时甲泼尼龙已开始每周减5mg。第44天体温正常,亚胺培南降级为头孢唑林2g每6小时一次,第53天停药时白细胞和CRP已回落[1]。
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图2 腹部平扫CT。图源:Wang et al., Front Med, 2026
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图3 增强MRI (A) 与MRCP (B)。图源:Wang et al., Front Med, 2026
拔管与抗感染:病因再评估带来的转机
拔除导管并继续抗感染后,一切开始好转。第44天体温正常,亚胺培南降级为头孢唑林;第53天停药时白细胞和C反应蛋白(CRP)已回落。伴随感染控制,胆红素终于持续下降:第68天肝功能指标全部正常,第72天出院,随访两年余肝功能保持正常[1]。
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图4 肝组织病理(HE):A 肝细胞;B、C HE与CK7示汇管区门周多发扩张小胆管,部分管腔内见胆栓(黄箭);D CK7示窦周库普弗细胞吞噬红细胞。图源:Wang et al., Front Med, 2026
回看整个过程,三个病因层层叠加。早期,Still病活动是主因:患者满足Yamaguchi标准,有既往病史、复发热、皮疹、显著高铁蛋白血症、白细胞升高而抗核抗体(ANA)和类风湿因子阴性;中药相关的DILI也同时在场(RUCAM 5分,仅可能相关),且肝损伤模式随时间从肝细胞型漂移到胆汁淤积型,与DILI模式可变的既往报道一致。巨噬细胞活化综合征(MAS)一度被考虑——铁蛋白显著升高、血小板减少、肝组织见噬血现象都符合——但早期缺乏持续发热、低纤维蛋白原血症、高甘油三酯血症等典型表现,骨髓亦无噬血,晚期肝内噬血在脓毒症相关免疫激活中也可出现,故MAS证据不足、被排到次要位置[1]。
后期登场的是脓毒症相关胆汁淤积。机制上,循环中的细菌内毒素激活肝库普弗细胞,释放肿瘤坏死因子-α(TNF-α)、白细胞介素-1(IL-1)、白细胞介素-6(IL-6)等大量促炎因子和活性氧、一氧化氮,损伤窦内皮、促进微血栓形成并下调肝细胞关键胆转运蛋白,最终导致肝内胆汁淤积;严重脓毒症尤其脓毒性休克时,低血压还可致胆道缺血,甚至进展为硬化性胆管炎样损伤[3]。本例感染时有寒战高热,但激素可能削弱炎症反应、推迟脓毒症被识别;而持续胆汁淤积本身,就是脓毒症被忽视的警示信号。
这个病例提醒两点。
第一,持续肝内胆汁淤积的病因评估不能一锤定音——疾病进展过程中,不同病因的相对贡献会变化,DILI的损伤模式也可能随病程从肝细胞型漂移到胆汁淤积型,需要结合病理和病情演变反复评估[4];
第二,接受激素治疗的免疫病患者,一旦出现不明原因的胆汁淤积加重,要主动排查感染,尤其是中心静脉导管相关血流感染。血培养、导管培养和肝活检是解开谜题的三把钥匙。
小结
这是一个多病因叠加的持续肝内胆汁淤积病例:成人Still病活动与可能的中药相关DILI打底,金黄色葡萄球菌导管相关血流感染在激素掩护下登场,成为胆汁淤积持续不退的关键推手。拔管抗感染后肝功能完全恢复。临床启示:持续胆汁淤积要动态评估病因,不能停在最初的诊断;激素背景下的免疫病患者,黄疸加重时主动排查导管相关感染,是避免延误的关键。
参考文献:
[1] WANG R, SHANG Y, WANG C, et al. Persistent intrahepatic cholestasis secondary to multiple etiologies: a case report[J]. Frontiers in Medicine, 2026, 13: 1830875.
[2] SINGER M, DEUTSCHMAN C S, SEYMOUR C W, et al. The third international consensus definitions for sepsis and septic shock (Sepsis-3)[J]. JAMA, 2016, 315(8): 801-810.
[3] QURESHI W A. Intrahepatic cholestatic syndromes: pathogenesis, clinical features and management[J]. Digestive Diseases, 1999, 17(1): 49-59.
[4] HAQUE T, SASATOMI E, HAYASHI P H. Drug-induced liver injury: pattern recognition and future directions[J]. Gut and Liver, 2016, 10(1): 27-36.
责任编辑:叶子
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